原标题：Oral Hemangiolymphangioma Presenting As Gingival Enlargement: A Rare Case With Literature Review
牙龈增生是牙周疾病的主要特征，其特点是牙龈体积的增大。其治疗取决于对确切病因的诊断。然而，由于其呈现出多种形式，使临床医生在面对口腔异常生长（如血管异常时），很难做出特定的诊断。
根据细胞更替、组织学和临床发现，血管异常分为两种主要类型：和血管畸形。婴幼儿血管瘤构成了大多数血管异常病例，被认为是血管肿瘤的主要形式，由快速增殖的内皮细胞组成。后者包括淋巴管瘤，也称为淋巴管畸形，是由先天性扩张的淋巴管集合形成的内皮细胞覆盖的囊性空间。而血管畸形是指自出生起就存在的血管结构异常，且不会随年龄增长而消退；相比之下，血管瘤倾向于在胎儿晚期或新生儿早期发育，并在青春期前或青春期自行消退。
淋巴管瘤很少与血管瘤同时出现。这种混合型血管异常根据显微镜下占优势的成分不同，被称为血管淋巴管瘤（HLA）或淋巴管血管瘤（LHA）。文献记载，HLA的出生检出率在40%至60%之间，在2岁以内高达80%至90%，并且随着年龄的增长而下降。HLA主要出现在早产儿中，活产新生儿中的发病率为1:12000。它可以在包括头部和颈部、腋窝、腹腔、四肢、胰腺和膀胱在内的多个解剖区域出现。口腔内尤其是舌部、颊黏膜、口腔底和下颌骨处仅有少数HLA病例报道。本文将讨论一例以牙龈增生为临床表现的罕见HLA病例。
病例报告
患者，男，18岁，于2022年11月前往马努拉·阿扎德牙科学院牙周病科就诊，主诉为下颌前牙区肿胀。该症状于2021年12月因进食时出血而首次被注意到。在病史询问中，他提到牙龈肿胀是突然发作的，随时间没有变化，但他在吃固体食物时感到困难。患者否认有任何外伤史，并提到肿胀出现与他被诊断为腹部结核的时间相符，他在2022年10月已经完成了抗结核治疗（ATT）。家族病史无相关性。
体格检查未发现任何相关异常。口内检查显示，在唇侧从32牙的远中延伸至34牙的远中，有一大约1.2 x 1.5厘米大小的红蓝相间、卵圆形、有蒂的龈部肿块存在，伴有透明黄色溃疡面和不规则表面，肿块累及游离龈缘、附着龈以及牙槽黏膜（图1）。
图1
术前视图
术前正面视图显示下颌前牙区一个椭圆形的红蓝色牙龈肿物。
触诊时，肿块无痛感，质地柔软，有波动感，可压缩，但不可还原；未触及搏动感，且肿块不固定于下方结构。听诊时未闻及杂音。X光片显示33牙和34牙之间牙间区域的骨小梁细密，类似袖口状骨吸收（图2）。
图2
放射线影像视图
放射线影像显示在33牙和34牙之间的牙间隙区域存在细小的骨小梁。
血液学和生化参数均在正常范围内。最初进行了口腔洁治，并给出了口腔卫生指导。基于病变的临床表现和病史，初步诊断为牙龈结核。
为排除结核病的可能性进行了细针抽吸细胞学检查（FNAC），结果显示为带血色液体，无法用于卡盒式核酸扩增检测（CBNAAT）（图3）。
图3
细针抽吸细胞学检查（FNAC）样本
抽针后有血液喷涌，通过压力包扎和局部烧灼的方式进行处理。在获得患者的书面知情同意后，当天在同一麻醉条件下（使用含肾上腺素（1:80000）的2%利多卡因，在无菌环境下），计划进行切除性活检。手术采用电凝法进行切除。由于无法实现原位缝合，选择让伤口自然愈合，术后放置了为期七天的牙周敷料（图4）。
图4
术后即刻视图
取下的标本约1.2 x 0.9厘米，送去做组织病理学检查（见图5）。
图5
取下的活检标本
显微镜下观察，切片显示表层为副角化的复层鳞状上皮，其下病变组织由单层扁平内皮细胞衬覆的大淋巴管构成。有几个淋巴管紧邻上皮组织。此上皮下的结缔组织富含胶原纤维，呈束状排列，并伴有梭形成纤维细胞。而在另一端，结缔组织内包含许多由增殖内皮细胞衬里的小型血管，其间穿插着含有丰满的成纤维细胞的胶原束。这一端缺乏上皮覆盖（图6A、6B）。
图6
A.低放大倍数（10倍）下的血管淋巴管瘤显微照片，展示了大型淋巴管和众多小型血管。
B.40倍放大下的血管淋巴管瘤显微照片，显示由单层扁平内皮细胞排列的大型淋巴管。
术后15天进行了复查，愈合过程顺利。六个月的随访期内未发现复发迹象（图7A-7C）。
图7
术后视图
A.15天复查
B.三个月复查
C.六个月复查
讨论
目前已有22例口腔部位的HLA病例记录在案，其中包括当前案例。为了回顾文献，先前报道的病例总结已制成表格（表1）。
口腔内的HLA极为罕见，仅在文献中有个案报告。根据累计数据，大多数患者（22例中的12例）HLA出现在舌头上，其次是颊黏膜（22例中的3例）。HLA发病的平均年龄为18.9岁，年龄范围从2岁到62岁不等，且在男患者中最常见，在所回顾的文献中性别分布为男性与女性的比例为2.6:1。据我们所知，这是首例表现为牙龈过度生长的HLA病例。尽管HLA通常是一种良性疾病，但在医学文献中已有报道其侵犯深层组织和复发的情况。然而，在作者所回顾的病例中，尚未报告复发的证据。
尽管HLA的确切发病机制尚不清楚，但已有理论解释其起源。第一种理论认为，在胚胎发育过程中，原始淋巴通道的发育受到阻滞或停滞；第二种理论认为，原始淋巴囊未能与血管系统相连。
牙龈HLA的临床特征类似于化脓性肉芽肿、慢性炎症性牙龈增生（瘤样牙龈炎）、肉芽肿性瘤样牙龈炎，甚至鳞状细胞癌，这些特征对于鉴别诊断至关重要。此外，基于患者曾患结核病的病史及病变的临床特征，在本案例中提出了牙龈结核作为可能的鉴别诊断。然而，最终诊断依据的是组织病理学特征。本案例中的活检样本均符合HLA的组织病理学特点，显示了大量的扩张淋巴通道以及多个血管。
对于任何降低复发风险的血管异常，主要治疗方法是切除病变。在不适合手术的部位（由于接近度、解剖位置或靠近重要结构的原因），文献中也推荐了几种其他治疗方式，如注射硬化剂、干扰素α-2β照射、电凝、冷冻手术、栓塞术以及等离子刀。在上述案例中，采用了电凝治疗，并且在随访期间未报告复发情况。
结论
经过对文献进行全面回顾，发现在口腔中牙龈HLA是一种较为罕见的肿瘤。本病例报告强调了将HLA作为牙龈增生鉴别诊断的重要性。在怀疑存在血管异常的情况下，建议应预先进行诸如血管造影、磁共振血管造影和超声波等影像学检查，以便识别供血血管，这有助于诊断和规划手术方案。此外，建议进行长期随访以排除任何复发或临近结构的浸润情况。
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作者：Supriya Jain,Sachin Dhingra,Shruti Tandon,Arundeep K Lamba,Farrukh Faraz
